Cabrera, Spagnuolo, Malformación de Chiari……
Neurocirugía-Neurocirurgia / Vol 22 Nº 1 / 2013
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Malformación de Chiari: Serie de 80 casos Chiari´ malformation: Serie of 80 cases
Cabrera,V.**; Spagnuolo,E.*; Salle, F.**; Jaume,A.**; Aramburu,I**; Fernandez,M.**; Cibils, D.¨***
SERVICIO DE NEUROCIRUGÍA, HOSPITAL MACIEL. ASSE, MONTEVIDEO – URUGUAY, 2013.
*Jefe de Servicio **Residentes de Neurocirugía ***Neurofisiólogo
SUMMARY
Chiari malformation is defined as the herniation of fossa posterior structures below the level of the
foramen magnun. The most frequently is the tonsilar herniation. This is the Chiari malformation type I.
Represent about the 1% to 4% of all neurological surgeries. There are not tipical symptoms of the disease.
The most frequent symptom is the headache. The MRI made the diagnosis in all the cases. The authors
present 80 cases of Chiari Malformation, the clinical presentation, the diagnosis and their treatment. The
mortality and the morbidity of the series was 0%.
Key words: Chiari malformation. Hydrocephalus. Syringomielia.
RESUMEN La Malformación de Chiari es por definición el descenso de estructuras de la fosa
posterior a través del agujero occipital hacia el canal medular. Lo más frecuente es el
descenso de las amígdalas cerebelosas. Su incidencia es baja, representando entre el
1% al 4% de las intervenciones neuroquirúrgicas. La presentación clínica es muy
variada y poco específica. La mayoría de las veces los síntomas están vinculados a
complicaciones de la compresión de estructuras o a trastornos de la circulación del
Líquido Céfalo Raquideo, tanto a nivel encefálico como medular. Se diagnostica
mayoritariamente en niños al final de su edad pediátrica y en adultos jóvenes.
Los autores presentan una serie de 80 pacientes tratados por Malformación de Chiari
en un periodo de 20 años.
Se discute la presentación clínica, el diagnóstico clínico e imagenológico. Se analiza
también las diferencias existentes en esta afección cuando se diagnostica en edad
pediátrica o en adultos.
Se analiza la técnica quirúrgica y los resultados a corto y largo plazo.
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Se concluye que el tratamiento es siempre quirúrgico y que la curación es la regla,
siendo nula la mortalidad y muy baja la morbilidad.
Palabras Claves: Malformación de Chiari. Siringomielia. Hidrocefalia.
INTRODUCCION
Esta patología se caracteriza por una
ubicación anormal de las estructuras de
la fosa posteriores mayor o igual a 5
milímetros bajo el plano del foramen
magno.
Se reconocen 4 tipos de Malformación
de Chiari (7):
En el tipo I, que es el más frecuente, las
amígdalas cerebelosas están herniadas.
Clásicamente se dice que la
malformación es tal, si el descenso es
mayor o igual a 5mm, pero en la
actualidad se acepta que todo descenso
de las amígdalas, independientemente
del grado alcanza para definir la
malformación y que la misma
corresponde a un tipo I.
El tipo II es aquel en donde además de
las amígdalas están descendidos el
vermis cerebeloso y el bulbo.
El tipo III y el IV son formas graves, muy
poco frecuentes de ver, en donde
existe además de un descenso marcado
de todas las estructuras de la fosa
posterior, encefalocele y otras
malformaciones del Sistema Nervioso
Central (tipo III) o severa hipoplasia
cerebelosa (grado IV).
En los últimos años se reconoce un
Chiari tipo 0, que corresponde a aquel
paciente sintomático y que asocia
dilatación ventricular o hidromielia y en
el que las amígdalas cerebelosas están
a nivel del agujero occipital,
ocluyéndolo, pero sin estar
descendidas (21).
Predomina ampliamente el tipo I,
siendo menos frecuente el II, mientras
que el tipo III y IV son excepcionales de
ver. Desde la aceptación de un tipo 0,
este ha pasado a ser el segundo en
frecuencia por detrás del tipo I
(1,12,21)
Es más frecuente el diagnostico en
niños grandes y adultos jóvenes pero
no obstante existe un número no
despreciable de pacientes adultos o
niños pequeños (entre 3 y 5 años) .
Hay mayor incidencia en el sexo
femenino (3 a 1) (4).
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La presentación clínica es muy variada,
no existiendo ningún síntoma que sea
patognomónico de esta enfermedad.
En la edad pediátrica se puede asociar a
cuello corto, platibasia o impresión
basilar (3).
La Resonancia Magnética de Cráneo y
raquis cervical es el método diagnóstico
por excelencia.
ANÁLISIS DE SERIE Se realizó el análisis retrospectivo de 80
pacientes con Malformación de Chiari
tratados por el mismo equipo
neuroquirúrgico en período de 20 años
sobre un total de 4000 cirugías. Esto
representa el 2% del total de las
intervenciones neuroquirúrgicas del
período. Este porcentaje se
corresponde con lo publicado en la
literatura
80 pacientes:
n %
Edad Pediátrica 57 72%
Adulto 23 28%
Sexo femenino 53 66%
Sexo masculino 27 34%
Todos los pacientes fueron intervenidos por el mismo cirujano (ES).
SINTOMATOLOGIA (n) (%)
Cefaleas 73 91%
Dolor/Contractura cervical 43 54%
Nauseas 43 54%
Vómitos 8 10%
Vértigos/Inestabilidad en marcha, con cefaleas
32 40%
Vértigos/Inestabilidad en marcha,
1 1,25%
Trastornos deglutorios 27 34%
Disfonía 8 10%
Neuralgia V par 1 1,25%
Hipo persistente 1 1,25%
Cuadro siquiátrico 1 1,25%
Edema de papila 2 2,5%
Cuello corto .Impresión b il
4 5%
Déficit motor espinal 18 22,5%
Trastornos sensitivos 15 19%
El síntoma predominante fue la cefalea,
independientemente de la edad,
seguido por el dolor con o sin
contractura cervical. Las nauseas se
vieron en poco más de la mitad de los
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casos, pero son pocos los que
presentaban vómitos. Los trastornos
vinculados a compromiso de pares
craneanos bajos fueron más comunes
en adultos que en niños, y por lo
general se vincularon a complicaciones
de circulación del LCR, sobre todo
hidromielia o hidrobulbia.
Síntomas muy poco significativos y
difíciles de relacionar con esta afección
fueron los casos que debutaron y
consultaron por neuralgia del V par o
el de un niño con un cuadro siquiátrico
de difícil control. En ambos casos la
sintomatología revirtió totalmente
luego de la cirugía.
La confirmación diagnóstica fue en
todos los casos mediante Resonancia
Nuclear Magnética (RNM). El mismo es
el único estudio por excelencia y no
tiene falsos negativos. El estudio de
cráneo mostró siempre el descenso de
las amígdalas cerebelosas, confirmando
la malformación de Chiari I. En la serie
no hay ningún caso de Chiari II. Recién
luego de finalizado el estudio de la serie
y por lo tanto no incluidos aparecieron
dos casos de Chiari 0 y uno de Chiari II.
La RNM de cráneo siempre debe
complementarse con estudio de todo el
raquis. Esto es imprescindible para
descartar la presencia de cavidades
siringomiélicas.
Si bien los trastornos de la circulación
del LCR están descritos como
frecuentes, en esta serie se verificaron
tan solo dos casos de hidrocefalia
(ambos eran adultos), mientras que la
existencia de cavidades siringomiélicas
se encontró en 32 casos (30%)
El estudio de potenciales evocados
somatosensitivos, auditivos y visuales
son de gran importancia en el
preoperatorio, ya que durante la
intervención quirúrgica es parte de lo
que se monitoriza y sus variaciones
durante el acto operatorio pueden
hacer cambiar la táctica quirúrgica. Es
de gran valor descartar además que
exista algún compromiso detectado por
los potenciales, aunque no existan
síntomas. Este hallazgo apoya aún más
la definición de una cirugía, ya que
significa sufrimiento de estructuras sin
manifestación clínica, pero que
indefectiblemente aparecerán
elementos clínicos en poco tiempo. Con
la cirugía se evita que esto suceda.
La Tomografía Axial Computada (TAC)
de cráneo es de poco valor para el
diagnóstico de la malformación. Se
puede sospechar ante la existencia de
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hidrocefalia y una fosa posterior
pequeña.
El fondo de ojo, maniobra semiológica
más que estudio complementario,
puede evidenciar edema de papila. Esto
es raro, siendo solo previsible en
aquellos casos complicados con
hidrocefalia evolutiva
El único tratamiento curativo para la
malformación de Chiari I es la cirugía.
Los 80 pacientes de la serie fueron
tratados con cirugía.
La técnica quirúrgica empleada fue la
siguiente: 100% de las cirugías en
posición semisentada. Monitoreo
anestesiológico por neuroanestesista y
monitoreo neurofisiológico por
neurofisiólogo. Este procedió a
monitorizar pares craneanos, vías
largas y potenciales evocados.
La táctica fue una craniectomía
suboccipital, no mayor a 2cm desde el
agujero occipital, buena exposición
hacia ambos lados. Resección del arco
posterior de C1. Por la patología en
muchos casos, aunque no exista cuello
corto se comprobó que el arco de C1,
quedaba en gran parte oculto por la
espinosa de C2. Por este motivo en
estos casos de procedió a retirar parte
de la espinosa de C2. El retiro completo
de la misma y la laminectomía de C2,
solo se realizó en aquellos casos en los
que el descenso de las estructuras
llegaba hasta C2 o más abajo.
En los primeros 70 casos
rutinariamente se procedió a la
apertura dural. Recién en los últimos
casos y si al hacer la craniectomía y el
retiro de C1 y/o C2 se constató una
mejoría de los potenciales no se realizó
apertura dural. Esto sucedió en 4 casos.
No se contó con Doppler
trasncraneano, de gran utilidad según
diferentes autores, ya que en este paso
si el Doppler evidencia una mejoría de
la circulación, no se debería realizar
apertura dural.
En todos los casos que se procedió a la
apertura de la duramadre, la misma fue
amplia hasta C1, C2. Siempre se realizó
la apertura en “V” a base próximal y
vértice a nivel de C1. De esta forma se
evita en un elevado número de casos,
sobre todo en edad pediátrica la
apertura del seno occipital, lo que
podría determinar complicaciones. Con
la técnica expuesta, no hubo en la serie
ningún caso de sangrado profuso que
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requiriera reposición, así como
tampoco evidencias de embolias
aéreas. En contadas ocasiones (4 casos)
al abrir la duramadre se verificó
engrosamiento aracnoidal que fijaba las
amígdalas, lo que obligó al corte de
dichas adherencias. En ninguno de los
restantes 76 casos se tocó alguna
estructura. Las viejas técnicas de
coagular o separar amígdalas no se
utilizaron. Tampoco la separación para
exponer el obex. La cirugía finalizó en
todos los casos con plastia dural con
aponeurosis muscular. Se completa el
cierre con cola biológica para disminuir
el riesgo de fístula de LCR.
Esta complicación estuvo presente en 5
casos. En cuatro casos se limitó a
colección de líquido subcutáneo
configurando un seudomeningocele. En
un solo caso se comprobó la salida de
LCR por el abordaje quirúrgico.
En este caso se procedió a colocar un
drenaje lumbar continuo por 3 días y a
reforzar la sutura de piel en la zona del
abordaje, lo que logró la curación.
En todos los otros casos el
seudomeningocele actuó como
contenedor y cerró espontáneamente
la fístula, desapareciendo el mismo
espontáneamente no más allá del mes
de la cirugía.
Por lo tanto la fístula se dio en el 8% de
los casos.
Todos los pacientes salieron de la sala
de operaciones despiertos. Todos
fueron controlados por lo menos 24hs
en Cuidados Intensivos.
La mortalidad en la serie presentada
fue del 0%.
No se constató agravación clínica en
ningún caso.
Todos los pacientes operados
evolucionaron a la mejoría. Salvo 3
adultos, los 77 restantes estaban
asintomáticos al año de la cirugía.
Los tres casos mencionados
corresponden a adultos que llegaron a
la cirugía con marcada sintomatología y
signología neurológica, dada por
cuadriparesia, con elementos
piramidales y de neurona motora
periférica, compatibles con síndrome
de ELA. Uno de ellos además
presentaba trastornos deglutorios y
disfonía.
En estos tres pacientes se constató la
presencia de marcadas dilataciones
siringomiélicas a nivel medular. La
tendencia a la reducción de estas
cavidades fue la regla con el correr de
los meses luego de la operación. En
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dos, las cavidades desaparecieron a los
6 meses, mientras que el restante
presentaba remanente de cavidades al
año.
Del punto de vista clínica la mejoría al
año fue significativa, con franca mejoría
de la calidad de vida. Todos eran
independientes, pero en uno las
hipotrofias musculares, sobre todo en
ambas manos lo limitaban.
DISCUSIÓN La malformación de Chiari es una
afección de baja incidencia. Representa
entre el 1 y el 4% de todas las
patologías neuroquirúrgicas.
Predomina en el sexo femenino y se
diagnostica mayoritariamente en
adultos jóvenes (4,7,11,21).
De los diferentes tipos que se describen
de la enfermedad, predomina
ampliamente el Chiari I. En las últimas
publicaciones el Chiri 0 le seguiría en
frecuencia (7,21).
La clínica puede hacer sospechar la
patología, pero el diagnóstico es
exclusivamente imagenológico, siendo
la RNM el método diagnóstico por
excelencia (1,5).
En la RNM se comprueba el descenso
de las amígdalas cerebelosas, que por
lo general es mayor a 5mm por debajo
del nivel del agujero occipital.
Mayoritariamente es el único elemento
que se encuentra. La presencia de
complicaciones secundarias a la
circulación del LCR, ya sea hidrocefalia
o dilataciones siringomiélicas es muy
variable según las diferentes
publicaciones, variando entre el 12 al
85%. En la serie presentada por los
autores fue sumamente baja la
hidrocefalia (2,5%), mientras que las
cavidades siringomiélicas se
encontraron en el 30% de los casos
(6,8,9,14,16,17,19,). Es de destacar que
la hidrocefalia se vió exclusivamente en
adultos, mientras que las cavidades
siringomiélicas tanto en edad pediátrica
como en adultos, pero predominando
en los primeros.
Foto 1: Chiari I preoperatorio
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Foto 2: Chiari I postoperatorio
Foto 3: Chiari II
Foto4: Chiari I con hidromielia, preoperatorio
Foto 5: Chiari I con hidromielia, postoperatorio
Foto 6: Chiari I con hidromielia
Las diferentes publicaciones sitúan la
incidencia de esta complicación hasta
en un 40%, mientras que la hidrocefalia
se la encuentra hasta en un 10% de la
bibliografía.
Como se expresó pueden verse
cavidades siringomielicas hasta en un
40% de los casos. Las mismas varían en
tamaño y tipo (en continuidad, con
tabiques, etc); no encontrando relación
directa entre las alteraciones motoras
de los pacientes y las mismas, pero si
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estuvieron presentes en todos los
pacientes con alteraciones sensitivas
(9,19).
La asociación con otras
malformaciones es poco frecuente,
destacándose las alteraciones cráneo
cervicales como la impresión basilar y la
platibasia. Se describen estas hasta en
un 12% de los casos, pero en la serie de
los autores fue muy inferior (3,15,17).
Lo que si es claro, que la malformación
de Chiari, de por si supone una
alteración ósea de la fosa posterior, lo
que estaría en la génesis de la
enfermedad. La enorme mayoría de los
casos presentan una fosa posterior
pequeña.
Como se expresó antes, no hay ningún
síntoma que sea propio de esta
afección y que su presencia lleve al
planteo de la enfermedad desde la
aparición de la sintomatología (4,14).
El tiempo de duración transcurrido
desde el comienzo con los síntomas
hasta la primera consulta y hasta el
diagnóstico es muy variable. Sobre todo
en la edad pediátrica, donde en la
mayoría de los casos se realizó como
estudio complementario una TC de
Cráneo que fue normal en casi todos
los pacientes y se trataron como
migrañas, ya que consultaron por
cefaleas. Estas no tienen ninguna
característica especial, siendo un dolor
holocraneano, variable, muchas veces
de difícil control con analgésicos y
hasta casos con cefaleas periódicas, con
intervalos de tiempo sin molestias y
que respondían bien a los analgésicos.
Dolor y contractura cervical, fue el
síntoma más frecuente luego de las
cefaleas, sobre todo en adultos y en
niños mayores. (98%).
No fue nada infrecuente la presencia de
los síntomas antes mencionados
asociados con nauseas y sensación
vertiginosa.
En los adultos la presencia de
elementos de síndrome de ELA llevó al
planteo clínico de esta como
enfermedad y no como síndrome
secundario a otra patología. En ninguno
de los casos el diagnóstico fue precoz.
La RNM se realizó varios meses
después y luego de varias consultas.
Síntomas espinales tanto motores
como sensitivos se vieron
fundamentalmente en la edad adulta.
Predomino la pérdida de fuerza en los 4
miembros y de instalación progresiva.
Paresia, areflexia y atrofia se encontró
en 19%. Por el contrario paresia con
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elementos de liberación piramidal en
3% de los casos.
Son interesantes los casos que se
presentaron clínicamente como una
neuralgia del V par y el niño con una
patología siquiátrica. Incluso luego de la
RNM donde se hizo el diagnóstico de
malformación de Chiari, se fue muy
reticente por todo el cuerpo médico en
relacionar este hallazgo con los
síntomas. Finalmente y ante la
refractariedad a los tratamientos es
que se procedió a la reparación
quirúrgica de la malformación. Lo cierto
es que la misma fue curativa en ambos
casos. Puede no pasar de lo anecdótico,
pero el control hasta varios años
después de la cirugía no mostró la
recidiva de síntomas, estando ambos
pacientes realizando una vida
completamente normal. Hay reportes a
propósito de un caso, de neuralgias u
otras alteraciones que se corrigieron al
tratar la malformación de Chiari
(5,10,13,18)
El tratamiento quirúrgico fue similar en
niños que en adultos. La evolución
posterior también fue similar. La gran
diferencia estuvo en esos casos de
adultos con sintomatología motora
severa, en los que la regresión de la
misma fue lenta. La táctica quirúrgica
ha variado con el correr de los años, y
se ha ido simplificando, sobre todo
gracias al apoyo neurofisiológico y del
Doppler, que permiten hacer cirugías
más sencillas y con buenos resultados
(2,8,11,12,16,20)
CONCLUSIÓN La Malformación de Chiari es una
patología de baja incidencia, que se
caracteriza por el descenso de
estructuras de la fosa posterior a través
del agujero occipital. De todos los tipos
descritos predomina ampliamente el
tipo I, que se caracteriza por el
descenso exclusivamente de las
amígdalas cerebelosas.
Se puede ver a cualquier edad,
predominando en adultos jóvenes y
niños mayores.
No existe una sintomatología típica que
haga plantear esta enfermedad. Por
eso es que el diagnóstico es siempre
meses y hasta años luego de
comenzada la sintomatología. Esta está
dominada ampliamente por las
cefaleas. Son innumerables las formas
de presentación clínica, incluso algunas
de extrema rareza, como se presentó
en este trabajo.
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El diagnóstico se confirma en el 100%
de los casos con RNM de cráneo que
incluya el pasaje cráneo cervical. Una
vez hecho el diagnóstico se debe
completar la fase diagnóstica con una
RNM de todo el raquis para valorar
fundamentalmente la existencia o no
de dilataciones siringomiélicas a nivel
de la médula.
El tratamiento es quirúrgico, siendo la
técnica quirúrgica de reparación de la
malformación sencilla y con muy bajo
porcentaje de complicaciones. La
cirugía siempre debe realizarse con el
apoyo de monitoreo neurofisiológico.
También y en la actualidad se debe
contar con Doppler transcraneano. El
control con este y con los potenciales
evocados puede ser determinante en el
momento de decidir si abrir o no la
duramadre, ya que muchas veces con la
craniectomía alcanza para lograr la
decompresión y restituir la circulación
del LCR.
Los resultados quirúrgicos son buenos,
siendo despreciable la aparición de
complicaciones luego de la cirugía.
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